Evidence map›Paper›PMID 41130699›Full record

ArticleBMJ open2025

PERIGENOMED-CLINICS 1-the first study on feasibility, acceptability and psychosocial impact of PERIGENOMED: a pilot project aimed at providing initial concrete evidence on the relevance of panel-based genome sequencing for newborn screening (NBS) in France.

Camille Level, Christel Thauvin-Robinet, Christine Binquet, Yannis Duffourd, Emeline Davoine, Martin Chevarin, Frédéric Tran-Mau-Them, Margot Lemaitre, Ange-Line Bruel, Hana Safraou and 39 more

Registry-linked trialAbstract readClinical Trial Protocol
In one paragraph

Article in BMJ open, 2025. The graph could read no effect estimate from its abstract, so it casts no vote on the map. It is linked to trial NCT06875089 (A Pilot Study to Assess the Feasibility and Acceptability of Newborn Screening Using in Silico Panel-based Solo Genome Sequencing in France PERIGENOMED-CLINICS 1), which is not on this map. Cited by 2 papers.

0numbers the graph read from it
0cells of the map it votes in
2citing papers in PubMed
–field-weighted citation impact
1 · What the graph read from it

What it found

Each row is one number read from the abstract, on the scale the paper reported it, with its interval. Left of the dashed line favours the treatment, right favours the comparator. Under each row is the sentence it came from. New to these charts? A ten-minute tutorial.

The abstract states no effect estimate the extractor could read, or names no intervention and outcome on the map, so this paper lights no cell and moves no belief. It is still indexed, cited and linked below.

2 · The registry

The trial behind it

Trials whose registry record cites this paper, or whose number appears in the abstract. A trial that started after this paper was published is citing it as background, not reporting it.

NCT06875089 recruitingnot on this map

A Pilot Study to Assess the Feasibility and Acceptability of Newborn Screening Using in Silico Panel-based Solo Genome Sequencing in France PERIGENOMED-CLINICS 1 (PGC1 Study)

TypeobservationalSponsorCentre Hospitalier Universitaire DijonRan2025 to 2032Enrolled5,000ConditionsNewborn Screening Programmes for Rare DiseasesArmspGS-NBS, Satisfaction questionnaire, interview with HSS researcher, satisfaction questionnaire, Qualitative and quantitative longitudinal exploration
3 · Its place in the literature

Who cites it

2 citing papers in PubMed.

  1. Review
  2. Review
4 · The record

Corrections and comments

PubMed lists nothing against this paper. Absence here is not a guarantee, only a check that was made.

5 · Who and what money

Authors and funding

49 authors.

Camille Level *CHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Christel Thauvin-Robinet *CHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Christine Binquet *CHU de Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, FHU TRANSLAD, Centre d'Investigation Clinique - Epidémiologie Clinique 1432, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.ORCID http://orcid.org/0000-0002-9417-5754
Yannis DuffourdCHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Emeline DavoineCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Martin ChevarinCHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.ORCID http://orcid.org/0000-0002-5010-4161
Frédéric Tran-Mau-ThemCHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Margot LemaitreCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.ORCID http://orcid.org/0009-0005-6104-9216
Ange-Line BruelCHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Hana SafraouCHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Dominique SalviCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Emilie TisserantCHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Emmanuelle LecommandeurFédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Service de Génétique Clinique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Ouest, ERN-ITHACA, CHU de Rennes, Rennes, Brittany, France.ORCID http://orcid.org/0009-0000-3808-747X
Amandine CharretonRéseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Service de Génétique Clinique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Ouest, ERN-ITHACA, CHU de Rennes, Rennes, Brittany, France.ORCID http://orcid.org/0009-0000-6369-7413
Amir HassineCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.ORCID http://orcid.org/0000-0002-0833-7746
Marie de TayracCHU de Rennes, CNRS, INSERM, Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Unité de Bioinformatique médicale, Service de Génétique Moléculaire et Génomique Médicale, IGDR (Institut de Génétique et Développement de Rennes)-UMR 6290, ERL U1305, Université de Rennes, Rennes, Brittany, France.ORCID http://orcid.org/0000-0002-9174-6750
Richard RedonCHU Nantes, CNRS, INSERM, l'institut du thorax, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Nantes, Nantes, Pays de la Loire, France.ORCID http://orcid.org/0000-0001-7751-2280
Julien BarcFédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), CHU Nantes, CNRS, INSERM, Institut du thorax, Université de Nantes, Nantes, Pays de la Loire, France.
Sebatien SchmittCHU de Nantes, Service de Génétique médicale, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Nantes, Nantes, Pays de la Loire, France.
Juliette PiardCHU Besançon, INSERM CTM 1231 GAD, Génétique Clinique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Est, Université de Franche-Comté, Besançon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Paul KuentzCHU Besançon, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Oncobiologie, génétique, bioinformatique, 25000, Besançon, Université de Franche-Comté, Besançon, Bourgogne-Franche-Comté, France.ORCID http://orcid.org/0000-0003-2814-6303
Coline CormierCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Pédiatrie, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Marlène MalbosCHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Laboratoire de Génomique Médicale, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.ORCID http://orcid.org/0009-0005-6258-1706
Caroline RacineCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Brigitte ChabrolCHU Timone, Service de Neurométabolisme pédiatrique, Marseille, Aix-Marseille Université, Marseille, Provence-Alpes-Côte d'Azur, France.
David CheillanUnité Pathologies Métaboliques, Érythrocytaires et Dépistage Périnatal, Service de Biochimie et Biologie Moléculaire, Centre de Biologie et de Pathologie Est, 69500 Bron, Hospices Civils de Lyon, Lyon, Auvergne-Rhône-Alpes, France.
Véronique TardyUnité Pathologies Métaboliques, Érythrocytaires et Dépistage Périnatal, Service de Biochimie et Biologie Moléculaire, Centre de Biologie et de Pathologie Est, 69500 Bron, Hospices Civils de Lyon, Lyon, Auvergne-Rhône-Alpes, France.
Estelle ColinCHU Angers, Service de Génétique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Ouest, Université d'Angers, Angers, Pays de la Loire, France.
Celine BrisService de Génétique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Ouest, CHU Angers, Angers, France.
Sandra MercierCHU de Nantes, Service de Génétique médicale, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Nantes, Nantes, Pays de la Loire, France.
Mathilde NizonCHU de Nantes, Service de Génétique médicale, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Nantes, Nantes, Pays de la Loire, France.
Léa GaudillatCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Virginie LoizeauEcole des Hautes Etudes en Santé Publique, CNRS, Département SHS, Laboratoire Arènes UMR 6051, Université de Rennes, Rennes, Brittany, France.
Camille LenelleCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.ORCID http://orcid.org/0009-0004-2973-0434
Nicolas MottetCHU Besançon, Département de Gynécologie-Obstétrique, Université de Franche-Comté, Besançon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Emmanuel SimonCHU Dijon-Bourgogne, INSERM CTM UMR1231 GAD, Pôle gynécologie obstétrique et biologie de la reproduction, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Jean-Baptiste Arnouxhôpital Necker-Enfants malades, AP-HP, Centre de Référence des Maladies Héréditaires du Métabolisme Pédiatrique, filière santé maladie rare G2M, Université Paris Cité, Paris, Île-de-France, France.
Maud CarpentierDirection de la Recherche Clinique et de l'Innovation, CHU Dijon Bourgogne, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Catherine RenaudDirection de la Recherche Clinique et de l'Innovation, CHU Dijon Bourgogne, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Alban ZieglerCHU Toulouse, Service de Génétique Médicale, Université Toulouse III-Paul Sabatier Faculté de santé, Toulouse, Occitanie, France.
Catherine LejeuneCHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, FHU TRANSLAD, Centre d'investigation Clinique - Epidémiologie Clinique 1432, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Anne-Sophie JannotBanque Nationale de Données Maladies Rares, AP-HP, Paris, Île-de-France, France.
Marie-Laure AsensioCHU Dijon-Bourgogne, FHU TRANSLAD, Centre d'Investigation Clinique - Epidémiologie Clinique 1432, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Paul RollierCHU de Rennes, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Service de Génétique Clinique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Ouest, ERN-ITHACA, Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Rennes, Rennes, Brittany, France.ORCID http://orcid.org/0000-0001-7303-8825
Sylvie OdentCHU de Rennes, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Service de Génétique Clinique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Ouest, ERN-ITHACA, Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Rennes, Rennes, Brittany, France.ORCID http://orcid.org/0000-0002-0635-5940
Stéphane BezieauCHU de Nantes, CNRS, INSERM, Institut du thorax, Service de Génétique médicale, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Nantes, Nantes, Pays de la Loire, France.
Laurent PasquierCHU de Rennes, Fédération Hospitalo-Universitaire Génétique Omiques Médecine et Société (GenOMedS), Service de Génétique Clinique, Centre de Référence Maladies Rares CLAD-Ouest, ERN-ITHACA, Réseau des généticiens du Grand Ouest GEM-EXCELL, Université de Rennes, Rennes, Brittany, France.ORCID http://orcid.org/0000-0003-3985-1286
Frédéric Huet *CHU Dijon-Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Pédiatrie, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France.
Laurence Faivre *CHU Dijon Bourgogne, INSERM, CTM UMR1231, équipe GAD, FHU TRANSLAD, Centre de génétique, Centre de référence Anomalies du Développement et Syndromes Malformatifs, 21000, Université Bourgogne Europe, Dijon, Bourgogne-Franche-Comté, France laurence.faivre@chu-dijon.fr.ORCID http://orcid.org/0000-0001-9770-444X

Funding

No grant is acknowledged in the PubMed record.

6 · The paper itself

Abstract

introductionInternational pilot projects focusing on next-generation sequencing in newborn screening (NBS), that is, genomic NBS (gNBS), have been established thanks to continuous therapeutic progress and the massive development of new genetic technologies with rapidly decreasing costs. Given the highly encouraging results of the French SeDeN project regarding anticipated acceptability among professionals and parents, it is now appropriate to launch a similar pilot project in France, in collaboration with other international initiatives under the International Consortium on Newborn Sequencing framework. METHODS AND ANALYSIS: PERIGENOMED is a large-scale project designed to provide the first concrete evidence on the relevance of gNBS in France. It includes two clinical trials. We present here the design chosen for the first clinical trial (PERIGENOMED-CLINICS 1). PERIGENOMED-CLINICS 1 aims to assess the feasibility, real-world acceptability, psychosocial impact and organisational pathways of panel-based genomic newborn screening in France, involving 2500 participants. Solo-GS targeting two lists of gene-disease dyads responsible for treatable (list 1; 400 genes, 171 diseases/group of diseases) or actionable (list 2 optional; 407 genes, 218 diseases/group of diseases) rare and severe early-onset diseases will be proposed in five health institutions. Ancillary social and impact studies will also be included. ETHICS AND DISSEMINATION: All study procedures have been reviewed and approved by relevant French ethics committees and regulatory authorities (CPP Est II-2024-A02224-43, 1 January 2025). Results of the project will be disseminated through peer-reviewed publications, national and international conferences, and public engagement initiatives, in coordination with stakeholders. TRIAL REGISTRATION NUMBER: NCT06875089.

Indexed as

Genetic TestingHigh-Throughput Nucleotide SequencingNeonatal ScreeningFeasibility StudiesFemaleFranceHumansInfant, NewbornMulticenter Studies as TopicObservational Studies as TopicParentsPilot ProjectsPregnancyGenomic MedicinePERINATOLOGYPUBLIC HEALTH

Identifiers

PMID41130699
PMCPMC12551548

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